Trichosporon montevideense isolé du côlon descendant d’une patiente atteinte d’une maladie de Crohn sévère active : rapport de cas
Ce rapport décrit le cas d’une fille de 13 ans atteinte d’une maladie de Crohn (MC) sévère, chez laquelle Trichosporon montevideense a été identifié dans le côlon descendant. Originaire de la province du Shandong, la patiente a été transférée dans un centre spécialisé dans les maladies inflammatoires chroniques de l’intestin (MICI) en avril 2013. Trois mois avant son admission, elle présentait une hématochézie et une fébricule résistantes aux antibiotiques. La coloscopie initiale a révélé des lésions segmentaires, un aspect pavémenteux et une sténose du côlon descendant. Les tests diagnostiques ont exclu une infection à cytomégalovirus, virus d’Epstein-Barr, Clostridium difficile ou amibes, ainsi que des maladies auto-immunes (maladie de Behçet, vascularites systémiques). Le diagnostic retenu était une MC sévère active (classification de Vienne : A1L3B2).
En raison d’une possible tuberculose intestinale, un traitement par glucocorticoïdes et antituberculeux a été initié, sans succès. Un switch vers l’infliximab a alors été réalisé. Après trois perfusions (semaines 0, 2 et 6), une coloscopie de contrôle n’a montré aucune amélioration. Une biopsie culturée a isolé un champignon, identifié par séquençage des régions ITS et IGS comme T. montevideense. Bien que ce genre fasse partie du microbiote intestinal commensal, son rôle pathogène a initialement été écarté.
Trois mois d’infliximab n’ont pas amélioré les douleurs abdominales ni l’état général. Une colectomie totale avec iléostomie a été réalisée en urgence pour hémorragie digestive. En postopératoire, la patiente a développé une fièvre persistante à 39°C. Malgré un traitement empirique par méropénème, teicoplanine et caspofungine, la fièvre a persisté. Les hémocultures, le lavage péritonéal et les tests de β-D-glucane et galactomannane étaient négatifs. L’hypothèse d’une infection à Trichosporon sp. a été évoquée, motivée par : (1) l’antécédent de colonisation colique, (2) la résistance naturelle du genre à la caspofungine, et (3) le risque de translocation digestive chez les patients immunodéprimés. Un traitement par voriconazole (actif sur Trichosporon) a entraîné une apyrexie en 72 heures. Trois mois plus tard, la patiente était en rémission. Une immunofluorescence des tissus coliques a confirmé la présence de levures, consolidant le lien de causalité.
Le rôle de T. montevideense dans la colite reste mal compris, mais des interactions entre mycobiote et MICI sont documentées. Candida albicans et Malassezia spp. exacerbent la colite, tandis que Saccharomyces boulardii l’atténue. Les anticorps anti-Saccharomyces cerevisiae (ASCA) sont des marqueurs de susceptibilité aux MICI. Par ailleurs, des polymorphismes de Card9 (impliqué dans l’immunité antifongique) sont associés aux MICI.
Des études antérieures ont détecté Trichosporon spp. dans la muqueuse intestinale de patients atteints de MC. Chez la souris, Iliev et al. ont observé une augmentation de Trichosporon spp. durant la colite, suggérant une adaptation à l’environnement inflammatoire. Pour évaluer le potentiel pathogène de T. montevideense (souche BMU 07526), un modèle murin de colite induite par le sulfate de dextran sodique (DSS) a été utilisé. Les souris recevant 10⁸ cellules de T. montevideense par gavage ont présenté, sous DSS, une aggravation de la perte pondérale, des scores d’activité maladie et d’histopathologie, ainsi qu’un raccourcissement colique accru versus témoins. La colonisation muqueuse par Trichosporon spp. a été confirmée.
Ces données suggèrent que Trichosporon spp. peuvent coloniser l’intestin, provoquer des infections invasives et exacerber la colite. Chez les patients atteints de MC fébriles avec cultures fongiques positives, une infection à Trichosporon doit être suspectée, notamment en cas de résistance aux échinocandines.
En conclusion, ce cas illustre le rôle potentiel de T. montevideense dans l’aggravation des colites sévères. L’évolution clinique et les données expérimentales soulignent l’importance de rechercher des mycoses invasives dans les MICI réfractaires. Des études mécanistiques sont nécessaires pour élucider les voies pathogéniques impliquées.
doi.org/10.1097/CM9.0000000000000793